1. 서론
여성환자에서 방광목 폐색을 유발하는 원인은 드물다. 방광목의 폐색이 의심될 경우 초음파 및 방광요도 내시경으로 정확한 진단을 하는 것이 필요하다. 이번에 소개할 증례 본원에서 진단된 Brunn’s cyst이다. Brunn’s cyst는 대부분 무증상으로 드물게 방광목에 위치하여 하부 요로증상을 유발한다. 현재까지 방광목에 발생한 Brunn’s cyst에 대한 증례가 전세계적으로 8편 보고(영문 출판 기준)되어 있고 모두 남성환자의 사례(고찰 참조)였다.
2. 증례
67세 여성환자로 약뇨 및 요주저 소견으로 내원하였다. 증상은 약 수개월 전부터 있었으며 최근 증상이 더 심해지는 양상을 보였다. 드물게 복압성 요실금도 있었다. 이전에 배뇨증상 관련 약물을 복용하지 않았고 요로감염에 걸린 적은 없었다. 당뇨가 있었고, OABSS(과민성 방광 설문지) 점수는 7점으로 중등도에 해당하였으며 배뇨장애의 원인을 파악하기 위하여 신장 및 방광 초음파 및 요류측정검사를 시행하기로 하였다.
소변검사에서 농뇨 및 혈뇨 소견은 없었으며 당(glucose 2+)이 확인되었다. 방광 및 신장 초음파(ultrasonography of kidney, adrenal and bladder)에서 bladder neck에 2 cm의 낭종이 확인되었으며, doppler US에서 확인하였을 때 요관구와는 거리가 있었다. 양측 신장은 수신증 소견은 없었고, 중복 신장으로 보이지 않았다.
▶방광내시경: 요도는 정상 소견이었고, 방광목(bladder neck)의 좌측 12시~6시 방향에 폐색을 야기하는 낭종이 있었다. 낭종은 정상 점막층으로 보였으며, 양측 요관구는 정상 위치에 있었고, 낭종과 요관구는 상당한 거리가 있었다. 방광벽의 육주화가 중등도로 진행되어 있었다.
▶요류측정 검사 및 잔뇨 측정 : 최대요속은 8.1 ml/sec(배뇨량 385 cc, 잔뇨 22 cc)로 약뇨 소견을 보였다.
이소성 요관류의(ectopic ureterocele)의 가능성을 감별하기 위해서 정맥신우조영술(IVP)를 시행하였으며 요관과의 연결성은 없었고 단독 낭종(isolated cyst)으로 판단되었다. 알파차단제등 증상을 호전시키는 약물을 일주일 정도 투약하였을 때 배뇨증상은 개선되는 소견을 보였으나 근본적인 치료를 위해 부분마취 하 경요도 낭종절제술을 계획하였다.
▶경요도 방광목 낭종 절제술(transurethral unloofing of bladder neck cyst)
수술은 방광내부를 2% 리도카인 50 cc를 생리식염수 50 cc와 섞어 채운 후 15분간 기다렸다가 진행하였다. 경요도내시경을 이용하여 방광목의 낭종을 제거(transurethral unloofing)하였다. 낭종을 pure cutting current로 절개하였을 때 내부는 비어 있고, 출혈은 심하지 않았다. 수술 후 방광목은 낭종이 제거되어 충분히 열려 있는 것이 확인되었다. 도뇨관은 1시간 동안 거치한 후 출혈이 없음을 확인하고 제거하였다.
▶병리학적 소견
보내어진 방광 조직의 현미경 소견에서는 경미한 만성 염증성 침윤(mild chronic inflammatory infiltrate), 혈관 울혈(vascular engorgement), 간질 점액 변성(stromal myxoid degeneration) 및 점막하층의 확장된 낭성 공간의 일부를 형성하는 입방형에서 원주형 요로 상피의 군집(nests of cuboidal to columnar urothelium forming part of dilated cystic spaces in the submucosa) 이 나타난다. 확실한 cystic lesion은 없고 cyst로 추정되는 구조물이 보인다. 검체가 여러 조각으로 쪼개지면서 cystic lesion 이 정확히 반영이 되지 않은 것 같지만 큰 내강을 가진 gland의 일부처럼 보이는 부위가 있어서 Brunn’s cyst와 부합하다는 진단이 가능하다. 다만, 이는 임상 증상이 없으면 cystitis cystica로도 볼 수 있으며 Brunn’s cyst에서는 cystitis cystica보다 lumen이 훨씬 더 많이 늘어난 소견이 관찰된다.
수술 당일 방광을 충만(bladder filling) 후 시행한 요류 측정검사에서 300 cc 배뇨시 15 ml/sec로 수술 전보다 증상이 호전되었으며 잔뇨는 10 cc로 거의 없었다. 수술 후 환자가 호소하는 잔뇨감, 요주저, 약뇨 소견이 현저히 개선되었다. 요류 측정 검사 결과 1개월 후 최대요속은 23 ml/sec(배뇨량 292 ml, 잔뇨량 13 ml) 로 유지되었으며 향후 6개월까지 추적 관찰하였을 때 증상 재발은 없었다. OABSS(과민성방광 설문지) 점수는 수술전 7점에서 1점으로 호전되었다.
3. 고찰
여성은 남성과 다르게 하부요로증상의 원인인 전립선의 구조물이 없고, 요도협착등의 요도질환의 발생률이 낮다. 본 증례의 낭종은 하부요로 증상을 유발하였으며 배뇨시 체크밸브(check valve)로 작용하여 방광목을 막는 것으로 보인다. 여성에서는 남성과 달리 전립선 및 정낭등의 구조물이 없으므로 감별해야 할 낭성 구조물은 좀 더 단순하다. 가장 흔히 고려할 수 있는 방광목 주변에 발생할 수 있는 것은 이소성요관(ectopic ureter)에 발생한 요관류(ureterocele)이다. 이는 초음파로는 구분이 어려울 수 있어 정맥요로조영술(intravenous urography)를 통해서 쉽게 확인할 수 있다 [1].
Brunn’s cyst는 Brunn’s nest에서 기인한 낭종의 일종이다. Brunn’s nest는 요로상피세포에서 파생된 세포 군집(cluster)로 여겨지며 이 세포들이 이동하고 증식하여 낭종을 형성한다고 알려져 있다 [2]. 또한 낭포성 방광염(cystitis cystica and cystitis glandularis)와 같은 방광의 염증 병변 같은 증식과정과 관련이 있다 [3]. nest들은 정상 요로상피에서 lamina propria(라미나층)으로 안쪽으로 접혀 낭종을 형성한다 [4]. Weiner 등의 연구에서 89%의 Brunn’s cyst와 cystitis cystica가 Brunn’s nest를 포함하는 것으로 보고하였다 [5].
Brunn’s cyst에 대해서 현재까지 8개의 증례(case report in English literature)가 보고되었다. 전체 환자에서 Brunn’s cyst는 방광목에 위치하여 하부요로증상을 유발하였으며 경요도 낭종절제술(Transurethral unroofing of bladder neck cyst)을 통하여 증상이 완화되는 결과를 보였다.
표 1.
현재까지 영문 출간된 Brunn’s cyst 증례
| NO. | yr | JOURNAL | SEX | AGE | LOCATION | SIZE | SURGICAL METHOD | REF |
| 1 | 1988 | J. Urol | male | 29 | bladder neck | N.R | Transurethral unroofing | [6] |
| 2 | 2012 | Curr. Urol. | male | 43 | bladder neck | N.R | Transurethral unroofing | [7] |
| 3 | 2015 | Urology Journal | male | 27 | bladder neck | 1.4× 1.2 cm | Transurethral unroofing | [8] |
| 4 | 2020 | Can. Urol. Assoc. J. | male | 37 | bladder neck | 1.7 cm | Transurethral unroofing | [9] |
| 5 | 2019 | J. Endourol Case Rep. | male | 46 | bladder neck | N.R | Transurethral unroofing | [10] |
| 6 | 2018 | Indian J. Urol. | male | 53 | bladder neck | 7 mm × 8 mm | Transurethral unroofing | [1] |
| 7 | 2021 | Urol. Case. Rep. | male | 21 | bladder neck | N.R | Transurethral unroofing | [11] |
| 8 | 2023 | Urol. Video Journal | male | 44 | bladder neck | 1.12 × 0.72 × 0.73 cm | Transurethral unroofing | [12] |
